Frontiers in Physiology (Sep 2018)
Genetic Evidence Supporting the Role of the Calcium Channel, CACNA1S, in Tooth Cusp and Root Patterning
- Virginie Laugel-Haushalter,
- Supawich Morkmued,
- Supawich Morkmued,
- Corinne Stoetzel,
- Véronique Geoffroy,
- Jean Muller,
- Jean Muller,
- Anne Boland,
- Jean-François Deleuze,
- Kirsley Chennen,
- Kirsley Chennen,
- Waranuch Pitiphat,
- Hélène Dollfus,
- Hélène Dollfus,
- Karen Niederreither,
- Karen Niederreither,
- Agnès Bloch-Zupan,
- Agnès Bloch-Zupan,
- Agnès Bloch-Zupan,
- Patimaporn Pungchanchaikul
Affiliations
- Virginie Laugel-Haushalter
- Laboratoire de Génétique Médicale, UMR_S INSERM U1112, IGMA, Faculté de Médecine, FMTS, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Supawich Morkmued
- Biofilm Research Group, Department of Pediatric Dentistry, Faculty of Dentistry, Khon Kaen University, Khon Kaen, Thailand
- Supawich Morkmued
- Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire (IGBMC), CERBM, INSERM U 1258, CNRS- UMR 7104, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Corinne Stoetzel
- Laboratoire de Génétique Médicale, UMR_S INSERM U1112, IGMA, Faculté de Médecine, FMTS, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Véronique Geoffroy
- Laboratoire de Génétique Médicale, UMR_S INSERM U1112, IGMA, Faculté de Médecine, FMTS, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Jean Muller
- Laboratoire de Génétique Médicale, UMR_S INSERM U1112, IGMA, Faculté de Médecine, FMTS, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Jean Muller
- Laboratoires de Diagnostic Génétique, Hôpitaux Universitaires de Strasbourg, Strasbourg, France
- Anne Boland
- Centre National de Recherche en Génomique Humaine (CNRGH), Institut de Biologie François Jacob, Direction de la Recherche Fondamentale, Commissariat à l’Energie Atomique et aux Energies Alternatives, Paris, France
- Jean-François Deleuze
- Centre National de Recherche en Génomique Humaine (CNRGH), Institut de Biologie François Jacob, Direction de la Recherche Fondamentale, Commissariat à l’Energie Atomique et aux Energies Alternatives, Paris, France
- Kirsley Chennen
- Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire (IGBMC), CERBM, INSERM U 1258, CNRS- UMR 7104, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Kirsley Chennen
- Department of Computer Science, ICube, CNRS - UMR 7357, Fédération de Médecine Translationnelle de Strasbourg, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Waranuch Pitiphat
- Department of Community Dentistry, Faculty of Dentistry, Khon Kaen University, Khon Kaen, Thailand
- Hélène Dollfus
- Laboratoire de Génétique Médicale, UMR_S INSERM U1112, IGMA, Faculté de Médecine, FMTS, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Hélène Dollfus
- Centre de Référence pour les Affections Rares en Génétique Ophtalmologique, Filière SENSGENE, Hôpitaux Universitaires de Strasbourg, Strasbourg, France
- Karen Niederreither
- Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire (IGBMC), CERBM, INSERM U 1258, CNRS- UMR 7104, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Karen Niederreither
- Faculté de Chirurgie Dentaire, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Agnès Bloch-Zupan
- Institut de Génétique et de Biologie Moléculaire et Cellulaire (IGBMC), CERBM, INSERM U 1258, CNRS- UMR 7104, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Agnès Bloch-Zupan
- Faculté de Chirurgie Dentaire, Université de Strasbourg, Strasbourg, France
- Agnès Bloch-Zupan
- 0Hôpitaux Universitaires de Strasbourg (HUS), Pôle de Médecine et Chirurgie Bucco-Dentaires Hôpital Civil, Centre de Référence des Maladies Rares Orales et Dentaires, O-Rares, Filière Santé Maladies Rares TETE COU, European Reference Network ERN CRANIO, Strasbourg, France
- Patimaporn Pungchanchaikul
- Biofilm Research Group, Department of Pediatric Dentistry, Faculty of Dentistry, Khon Kaen University, Khon Kaen, Thailand
- DOI
- https://doi.org/10.3389/fphys.2018.01329
- Journal volume & issue
-
Vol. 9
Abstract
In this study, we report a unique dominantly inherited disorganized supernumerary cusp and single root phenotype presented by 11 affected individuals belonging to 5 north-eastern Thai families. Using whole exome sequencing (WES) we identified a common single missense mutation that segregates with the phenotype in exon 6 of CACNA1S (Cav1.1) (NM_000069.2: c.[865A > G];[=] p.[Ile289Val];[=]), the Calcium Channel, Voltage-Dependent, L Type, Alpha-1s Subunit, OMIM ∗ 114208), affecting a highly conserved amino-acid isoleucine residue within the pore forming subdomain of CACNA1S protein. This is a strong genetic evidence that a voltage-dependent calcium ion channel is likely to play a role in influencing tooth morphogenesis and patterning.
Keywords